Långtidsuppföljning av barn födda med läpp-, käk-, gomspalt
Långtidsuppföljning av barn födda med läpp-, käk-, gomspalt
Project number : 268701
Created by: Midia Najar Chalien, 2019-04-17
Last revised by: Midia Najar Chalien, 2019-04-17
Project created in: FoU i Västra Götalandsregionen

PublishedPublished
2019-04-17
Rekrytering/datainsamling pågår

1. Översiktlig projektbeskrivning

Engelsk titel

Longterm follow up in Children born with Cleft lip and palate

Populärvetenskaplig sammanfattning av projektet

Det finns i nuläget varken nationellt eller internationellt koncensus gällande optimala kirurgisk behandlingen vid läpp-, käk-, gomspalt (LKG). Enbart ett fåtal studier är publicerade vad gäller långtidsresultat för denna patientgrupp. Detta projekt ingår som en del i en kontinuerlig multidisciplinär uppföljning av långtidsresultat inom LKG-teamet i Göteborg, för att utveckla behandlingsmetoder som optimerar förutsättningarna för såväl tillväxt, tal, utseende och livskvalitet hos individer födda med LKG.

Syftet med projektet är att jämföra tandbågsrelation och tillväxtmönster hos individer födda med enkelsidig total LKG, vars restspaltslutning i hårda gommen gjorts med av olika kirurgiska metoder samt vid olika tidpunkter.

Utvärdering av tandbågsrelation görs mellan barn som gjort restspaltslutning med en-skiktsteknik vid 8 (grupp 1) respektive 3 års ålder (grupp 2) med hjälp av GOSLON index på studiemodeller tagna vid 5, 10, 16 och 19 års ålder. . Barn som opererat gommen med en modifierad kirurgisk teknik (grupp 3) jämförs med grupp 2 med avseende på tandbågsrelation, med hjälp av modifierad Huddart-Bodenham index samt ”5 year index” på studiemodeller tagna vid 5 års ålder.

Jämförelse av tillväxtmönster görs mellan grupp 1 och 2 med kefalometrisk analys av profilröntgen vid 5, 10, 16 och 19 års ålder.

Det förväntade resultatet är att gruppen som slutit hårda gommen vid 3 års ålder kommer att uppvisa en något sämre tandbågsrelation samt mer uttalad hämning av den kraniofaciala tillväxten, men att skillnaden är av en mindre klinisk betydelse. Detta uppvägs av att samma grupp förväntas uppvisa en positiv effekt på talet, med mindre tillbakadragen artikulation.

Det förväntade resultatet är att även att den modifierade kirurgiska tekniken ger upphov till en hämmad tillväxt av maxillan ffa i transversal led med fler korsbett som följd och därmed även en sämre tandbågsrelation

Vetenskaplig sammanfattning av projektet

Det finns i nuläget varken nationellt eller internationellt koncensus gällande optimala kirurgisk behandlingen vid läpp-, käk-, gomspalt (LKG). Enbart ett fåtal studier är publicerade vad gäller långtidsresultat för denna patientgrupp. Detta projekt ingår som en del i en kontinuerlig multidisciplinär uppföljning av långtidsresultat inom LKG-teamet i Göteborg, för att utveckla behandlingsmetoder som optimerar förutsättningarna för såväl tillväxt, tal, utseende och livskvalitet hos individer födda med LKG.

Syftet med projektet är att jämföra tandbågsrelation och tillväxtmönster hos individer födda med enkelsidig total LKG, vars restspaltslutning i hårda gommen gjorts med av olika kirurgiska metoder samt vid olika tidpunkter.

Utvärdering av tandbågsrelation görs mellan barn som gjort restspaltslutning med en-skiktsteknik vid 8 (grupp 1) respektive 3 års ålder (grupp 2) med hjälp av GOSLON index på studiemodeller tagna vid 5, 10, 16 och 19 års ålder. . Barn som opererat gommen med en modifierad kirurgisk teknik (grupp 3) jämförs med grupp 2 med avseende på tandbågsrelation, med hjälp av modifierad Huddart-Bodenham index samt ”5 year index” på studiemodeller tagna vid 5 års ålder.

Jämförelse av tillväxtmönster görs mellan grupp 1 och 2 med kefalometrisk analys av profilröntgen vid 5, 10, 16 och 19 års ålder.

Det förväntade resultatet är att gruppen som slutit hårda gommen vid 3 års ålder kommer att uppvisa en något sämre tandbågsrelation samt mer uttalad hämning av den kraniofaciala tillväxten, men att skillnaden är av en mindre klinisk betydelse. Detta uppvägs av att samma grupp förväntas uppvisa en positiv effekt på talet, med mindre tillbakadragen artikulation.

Det förväntade resultatet är att även att den modifierade kirurgiska tekniken ger upphov till en hämmad tillväxt av maxillan ffa i transversal led med fler korsbett som följd och därmed även en sämre tandbågsrelation

Typ av projekt

Forskningsprojekt

MeSH-termer för att beskriva typ av studier

checked Longitudinella studier (Longitudinal Studies)
checked Retrospektiva studier (Retrospective Studies)


(Only selected options are displayed. Click here to display all options)

MeSH-termer för att beskriva ämnesområdet

information Added MeSH terms
Cleft Palate
Congenital fissure of the soft and/or hard palate, due to faulty fusion.
Cleft Lip
Congenital defect in the upper lip where the maxillary prominence fails to merge with the merged medial nasal prominences. It is thought to be caused by faulty migration of the mesoderm in the head region.
Growth
Gradual increase in the number, the size, and the complexity of cells of an individual. Growth generally results in increase in ORGAN WEIGHT; BODY WEIGHT; and BODY HEIGHT.
Surgery
A specialty in which manual or operative procedures are used in the treatment of disease, injuries, or deformities.

Projektets delaktighet i utbildning

checked Avhandling


(Only selected options are displayed. Click here to display all options)

2. Projektorganisation och finansiering

Arbetsplatser involverade i projektet

information Added workplaces
Regioner - Västra Götalandsregionen - Folktandvården Västra Götaland - Specialisttandvård workplace verified by Västra Götalandsregionen on 2018-02-27
Specialistkliniken Ortodonti på Odontologen

Finansiering

Grants

Regionala FoU-medel Västra Götalandsregionen (851751) the grant is verified by a Researchweb® grant provider
236,000 SEK
Midia Najar Chalien, Sara Rizell, Hans Mark

2018, Långtidsuppföljning av barn födda med läpp-, käk-, gomspalt

3. Processen och projektets redovisning

Publikationer från detta projekt

  1. Semb G, Enemark H, Friede H, Paulin G, Lilja J, Rautio J, Andersen M, Åbyholm F, Lohmander A, Shaw W, Mølsted K, Heliövaara A, Bolund S, Hukki J, Vindenes H, Davenport P, Arctander K, Larson O, Berggren A, Whitby D, Leonard A, Neovius E, Elander A, Willadsen E, Bannister RP, Bradbury E, Henningsson G, Persson C, Eyres P, Emborg B et al [ Havstam C Nr. 73 ] [ Rizell S Nr. 74 ] [ Najar Chalien M Nr. 77 ] [ Paganini A Nr. 78 ].
    J Plast Surg Hand Surg 2017:51(1):2-13.
  2. Karsten A, Marcusson A, Hurmerinta K, Heliövaara A, Küseler A, Skaare P, Bellardie H, Rønning E, Shaw W, Mølsted K, Sæle P, Brinck E, Rizell S, Najal Chalier M, Eyres P, Semb G.
    J Plast Surg Hand Surg 2017:51(1):58-63.
  3. Heliövaara A, Küseler A, Skaare P, Shaw W, Mølsted K, Karsten A, Brinck E, Rizell S, Marcusson A, Sæle P, Hurmerinta K, Rønning E, Najar Chalien M, Bellardie H, Mooney J, Eyres P, Semb G.
    J Plast Surg Hand Surg 2017:51(1):52-57.

Detaljerad projektbeskrivning

Syfte

Syftet med detta projekt är att jämföra kraniofacial tillväxt och tandbågsrelation hos barn födda med enkelsidig total LKG, vilka genomgått restspaltslutning i hårda gommen vid 3 respektive 8 års ålder.

Frågeställning / Hypotes

Frågeställning 1: Föreligger det skillnad i kraniofacialt tillväxtmönster och tandbågsrelation mellan barn med enkelsidig total LKG som genomgått restspaltslutning vid 3 respektive 8 års ålder?

Frågeställning 2: Föreligger det skillnad i tandbågsrelation och tandbågsmorfologi, mellan barn födda med enkelsidig total LKG som genomgått slutning av restspalten i hårda gommen med en- respektive två-skiktsteknik?

Material: Urval, Representativitet och Gruppindelning

I studien inkluderas 3 grupper av barn födda med enkelsidig total LKG, tillhörande upptagningsområdet för LKG-teamet i Göteborg. Barn med syndrom eller multipla missbildningar exkluderas samt barn som inte följt uppföljningsprotokollet enligt vårdprogrammet för LKG-teamet i Göteborg.

Grupp 1: 59 barn, födda 1980-1989, konsekutivt opererade med läpp-näsvingeplastik samt slutning av mjuka gommen vid 6 månaders ålder samt restspaltslutning i hårda gommen, med en-skiktsteknik, samtidigt med bentransplantation vid 8 års ålder.

Grupp 2: 28 barn, födda 1993-1996, konsekutivt opererade med läpp-näsvingeplastik samt slutning av mjuka gommen vid 6 månaders ålder, restspaltslutning i hårda gommen med en-skiktsteknik vid 3 års ålder och bentransplantation gjord separat vid 8 års ålder.

Grupp 3: 35 barn, födda 2005-2012, konsekutivt opererade med läpp-näsvingeplastik samt slutning av mjuka gommen vid 6 månaders ålder samt restspaltslutning med två-skiktsteknik i hårda gommen vid 3 års ålder och bentransplantation gjord separat vid 8 års ålder. 

Metod: Datainsamling

Uppföljning enligt vårdprogrammet för LKG har gjorts med studiemodeller av käkarna efter avtryck samt profilröntgen vid 5, 10, 16 och 19 års ålder på samtliga patienter. Röntgenbilderna har tagits i interkuspidal position och med huvudet stabiliserat i cephalostat.

Utvärdering av tandbågsrelation och tillväxt (grupp 1 och 2) görs av 4 bedömare (plastikkirurger och ortodontister) med hjälp av GOSLON index (6) på studiemodeller tagna vid 5, 10, 16 och 19 års ålder. Kalibrering mellan bedömarna görs initialt. Bedömningen görs blint när det gäller operationsmetod. Trettio slumpvis utvalda modeller bedöms återigen efter 1 månad för att beräkna både inter- och intra-observatörsskillnader.

Kefalometrisk analys (grupp 1 och 2) av den kraniofaciala morfologin görs av huvudsökande, i programmet FACAD (Ilexis AB, Linköping) enligt metod beskriven av Friede et al (4) vid 5, 10, 16 och 19 års ålder. Mätningen görs blint när det gäller operationsmetod. Intra-observatörsskillnaden beräknas efter ommätning av 30 profilröntgen en månad senare.

Utvärdering av tandbågsrelation (grupp 2 och 3) görs av 2 bedömare med hjälp av modifierad Huddart-Bodenham index (7)samt ”5 year index” (8) på studiemodeller vid 5 års ålder. Tandbågsmorfologi beräknas enligt metod beskriven av Thilander (9). Kalibrering mellan bedömarna görs initialt. Bedömningen görs blint när det gäller operationsprotokoll. Trettio slumpvis utvalda modeller bedöms igen efter 1 månad för att beräkna både inter- och intra-observatörsskillnader.

Metod: Databearbetning

GOSLON-index:
Intra- och inter-observatörsskillnaden beräknas enligt weighted kappa analys. För att påvisa skillnader mellan grupperna kommer chi-square test att användas. P-värde <0,05 betraktas som statistiskt signifikant. Statistisk analys kommer att göras i samråd med statistiker. GOSLON-mätningarna är utförda men resultaten är ännu inte analyserade och sammanställda.

Kefalometrisk analys:
Referenspunkter och variabler som kommer att användas i den kefalometriska analysen kan ses i bilaga 1.(4)
Intra-observatörsskillnaden beräknas enligt Dahlberg (10). Under förutsättning att materialet är normalfördelat används Students t-test för beräkning av skillnader mellan grupperna. Statistisk analys kommer att göras i samråd med statistiker.

Modified Huddart-Bodenham index:

Intra- och inter-observatörsskillnaden beräknas enligt weighted kappa analys. För att påvisa skillnader mellan grupperna kommer Fisher´s exact test. P-värde <0,05 betraktas som statistiskt signifikant. Statistisk analys kommer att göras i samråd med statistiker.

5-year index:

Intra- och inter-observatörsskillnaden beräknas enligt weighted kappa analys. För att påvisa skillnader mellan grupperna kommer chi-square test att användas. P-värde <0,05 betraktas som statistiskt signifikant. Statistisk analys kommer att göras i samråd med statistiker.

Tandbågsmorfologi enligt Thilander: Intra- och inter-observatörsskillnaden beräknas enligt Dahlberg (10). För att påvisa skillnader mellan grupperna kommer Student´s t-test att användas under förutsättning av materialet är normalfördelat. P-värde <0,05 betraktas som statistiskt signifikant. Statistisk analys kommer att göras i samråd med statistiker.

Förväntat resultat / Betydelse / Originalitet

Denna studie är ett led i en omfattande uppföljning av långtidsresultat efter olika operationsmetoder för LKG. I teamets kartläggning ingår även påverkan på tal, hörsel och livskvalitet.

Det förväntade resultatet för del 1 av projektet är att gruppen som slutit hårda gommen vid 3 års ålder kommer att uppvisa en något mer uttalad hämning av den kraniofaciala tillväxten samt sämre tandbågsrelation men att skillnaden är av en mindre klinisk betydelse. Detta uppvägs av att samma grupp förväntas uppvisa en positiv effekt på talet, med mindre tillbakadragen artikulation.

Visar det sig däremot att det inte föreligger kliniskt signifikanta skillnader mellan grupperna med avseende på tidpunkten av slutningen av hårda gommen gällande käktillväxt och ocklusion, kan detta resultat ligga till grund för en fortsatt diskussion inom teamet om ev ytterligare tidigareläggning av restspaltslutningen för att optimera talutvecklingen.

Det förväntade resultatet för del 2 av projektet är att två-skiktstekniken för slutning av hårda gommen ger upphov till en hämmad tillväxt av maxillan ffa i transversal led med fler korsbett som följd och därmed även försämrad tandbågsrelation och morfologi. Detta resultat kommer att ligga till grund för en fortsatt diskussion om den optimala kirurgiska tekniken för slutning av hårda gommens restspalt.

Referenser (max 20 stycken)

1) Hagberg C, Larson O, Milerad J. Incidence of cleft lip and palate and risks of additional malformations. Cleft Palate Craniofac J 1998 Jan;35(1):40-5.

2)Friede H, Lilja J (1994) Dentofacial morphology in adolescent or early adult patients with cleft lip and palate after a treatment regimen that included vomer fl ap surgery
and pushback palatal repair. Scand J Plast Reconstr Surg Hand Surg 28:113–121

3)Mars M, Asher-McDade C, Brattstrom V, Dahl E, McWilliam J, Mølsted K ,Plint DA, Prahl-Andersen B, Semb G, Shaw WC, The RPS. A six-center international study of treatment outcome in patients with clefts of the lip and palate: Part 3. Dental arch relationships. Cleft Palate Craniofac. J. 1992; 29:405–408.)

4)Friede H, Lilja J, Lohmander A. Long-Term, Longitudinal Follow-Up of Individuals With UCLP After the Gothenburg Primary Early Veloplasty and Delayed Hard Palate Closure Protocol: Maxillofacial Growth Outcome. Cleft Palate Craniofac J 2012 Nov;49(6):649-56.

5)Lohmander A, Friede H, Lilja J. Long-term, longitudinal follow-up of individuals with unilateral cleft lip and palate after the gothenburg primary early veloplasty and delayed hard palate closure protocol: speech outcome. Cleft Palate Craniofac J 2012 Nov;49(6):657-71. 1(Friede et al., 2012, Lohmander et al., 2012, Mars et al, 2006).

6)Mars M, Plint DA, Houston WJ, Bergland O, Semb G. The Goslon Yardstick: a new system of assessing dental arch relationships in children with unilateral clefts of the lip and palate. Cleft Palate J 1987 Oct;24(4):314-22

7)Huddart AG, Bodenham RS. The evaluation of arch form and occlusion in unilateral cleft palate subjects. Cleft Palate J. 1972;9:194-209

8)Atack N, Hathorn I, Mars M, Sandy J. Study models of 5 year old children as predictors of surgical outcome in unilateral cleft lip and palate. Eur J Orthod. 1997 Apr;19(2):165-70.

9)Thilander B. Dentoalveolar development in subjects with normal occlusion. A longitudinal study between the ages of 5 and 31 years. Eur J Orthod. 2009 Apr;31(2):109-20.

10)Dahlberg G 1940 Statistical methods for Medical and biological students. Georg Allen & Unwin Ltd, London, pp 122-132.


Långtidsuppföljning av barn födda med läpp-, käk-, gomspalt, from FoU i Västra Götalandsregionen
http://www.researchweb.org/is/vgr/project/268701